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一名37岁男性患者于2022年4月从一个社区的物理治疗和康复门诊转诊至土耳其某医科大学附属医院。该患者症状表现为反复出现的左肩和背部疼痛不适,随活动加剧。
患者既往无外伤史、肩部手术史、全身性疾病或感染史,长期居住在农村,从事农业生产。
患者自述疼痛已持续4个月,最近开始出现外旋肩部无力,背部轻微肿胀。体格检查发现患者左肩相对于对侧肢体外旋无力,在左肩胛骨上方有一无痛、无波动、橡胶状、不移动的肿块,局部皮肤无特殊改变。
实验室检查白细胞、红细胞沉降率(ESR)和C反应蛋白(CRP)值在正常范围内,无嗜酸性粒细胞增多。
患者肩部和胸部x线片未见占位性病变。超声(USG)示5x3 cm无回声肿块,壁厚,囊性结构。磁共振成像(MRI)示:左侧冈下肌有一边界清晰的55x34x30 mm囊性病变结构,伴内部分割的黏液腔(图1)。
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(图1 a.轴位T1加权像,b.冠状位T2加权像,c.轴位T2加权像,影像提示位于冈下肌内的包虫囊肿)
进一步完善包虫病间接血凝血清学(IHA)结果为阳性。对患者进行腹部和胸部计算机断层扫描(CT)排除肝脏和肺部的累及,未发现其他器官受累。
因此,查明病因后计划对患者进行广泛病变组织切除(包膜切除术)。术前给予阿苯达唑15 mg/kg的驱虫药治疗,分2次,疗程2周。随后全麻下从周围组织中完全切除肿物(图2)。
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术中切除的肿块,肌肉组织剥离最小,未损伤囊肿壁,手术大面积切除后,用20%生理盐水清洗手术区域,病理检查显示慢性炎症组织伴原头蚴感染肌肉组织 (图3)。
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(图3:肌内包虫的层膜、萌发膜和头节结构的显微镜观察)
术后持续2个月的辅助驱虫药治疗,以预防远处器官扩散和局部复发,随访4年无复发。
『包虫病』是世界上最常见的人畜共患疾病之一,主要由细粒棘球绦虫引起。该疾病在印度、南美、中东和地中海国家流行,在中国主要流行于畜牧业发达的新疆、青海、宁夏、甘肃、内蒙和西藏等省区。
细粒棘球绦虫在其生命周期中通常不感染人类,中间宿主是绵羊、山羊、牛和猪等动物。寄生虫卵在狗的小肠中到达成年期,通过粪便排出体外。
这些虫卵可以通过食用未经清洗和被寄生污染的生水果和蔬菜,在喂养猫和狗等宠物后不洗手而感染人类。这些虫卵进入小肠,然后释放虫卵从小肠粘膜扩散到淋巴和体循环,最常见的累及器官是肝脏和肺。
肌肉组织中含有乳酸,不适合这种寄生虫的生存,所以肌肉骨骼包虫病比较罕见,常继发于远处的器官扩散。孤立原发性肌肉包虫病更为罕见,但也有文献中报道过在大腿、肩部和小腿的肌肉内包虫囊肿的病例,此前有3例孤立的冈下肌包虫病报道。
这3例患者与此次病例报告的冈下肌孤立包虫病例的主诉不同,他们的主诉是局部活动范围受限。然而,在此病例中主要的主诉是疼痛、无力和手臂外旋受限。这可能是因为冈下肌的质量相对低于大多数肌肉群,可能导致肌肉正常功能受影响。
手术切除后,患者在第一年随访中没有任何疼痛和活动受限。
在血清学检测中,IHA检测的诊断准确率最高,为83-100%。本病例采用IHA进行血清学诊断,诊断结果为阳性。
单纯的影像学评估可能不足以做出正确的诊断,因为在肌肉内包虫病例中,USG和CT可能无法检测到肝和肺包虫病的病理表现。因此在USG后疑似包虫病的病例中,建议进行MRI检查,以明确诊断。
在术后随访中使用USG进行评估,因为USG价格低廉且检出率高。
在肌包虫病的治疗中,最不确定和最具争议的话题可能是驱虫药治疗,关于治疗的剂量和持续时间,使用哪种驱虫药,以及新辅助和辅助化疗的管理没有明确指导意见。
然而,研究表明阿苯达唑是一种普遍使用的杀虫药,它能使原头蚴失活,降低囊内压力,更好地侵入囊内膜,并且能在囊肿内容物中达到更高的浓度。
在此病例报告中,患者口服15mg/kg阿苯达唑作为新辅助治疗2周,作为辅助治疗2个月,后续随访无复发。
由于缺乏规范的公共卫生预防和控制,包虫病仍然是一种地方性的流行病,特别是牧区,而我国新疆、青海、宁夏、甘肃、内蒙和西藏等地区,仍然是患包虫病的地区。
随着门诊肩背部疼痛的患者日益增多,特别是患者在包虫病流行地区有旅居史的危险因素时,应评估是否有软组织肿块,并应排除包虫病。对于孤立性肌包虫病,适当的治疗是广泛的手术切除和阿苯达唑的辅助和新辅助治疗。
参考文献:
Oğuz Kaya ¹, Nevzat Gönder ²An Unusual Cause of Insidious Back and Shoulder Pain in a Man: A Case Report [J] Iran J Parasitol: Vol. 19, No. 1, Jan-Mar 2024, pp.123-127.
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