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本例报道的正是一例以巧囊伴痛经为指征采用炔雌醇屈螺酮复合片(II)和地诺孕素治疗2年的病例,因囊肿持续存在且缓慢增大行手术,证实为输卵管系膜囊肿而非巧囊。本病例提示临床医生应保持对附件囊肿鉴别诊断的意识,在治疗效果与预期出现偏差的情况下,手术探查明确诊断是指导下一步治疗的金标准。
病例资料
患者女性,27岁,未婚有性生活,尚无婚育计划。因“痛经12年,发现卵巢囊肿2年余” 为行手术于2023年入住北京协和医院。
患者既往月经规律,5~6 d/30 d,经量正常。15岁初潮即痛经,痛经视觉模拟评分(VAS)6分。2020年8月外院超声:左侧卵巢内可见21 mm×17 mm囊性暗区,透声差;上方另可见一32 mm×33 mm囊性暗区,透声可;右侧卵巢内可见18 mm×13 mm囊性暗区,透声差。考虑诊断为卵巢巧克力囊肿(巧囊),口服优思悦[炔雌醇屈螺酮复合片(II)]治疗1年余,定期复查超声
2021年11月规律服用优思悦已1年有余,痛经缓解明显。2021年11月行经阴道超声示:子宫4.1 cm×4.5 cm×3.5 cm,内膜厚约0.4 cm,肌层回声欠均;左侧卵巢3.9 cm×1.2 cm×1.3 cm,内见直径0.4~0.7 cm卵泡,数目大于12个;左附件区见无回声4.1 cm×4.4 cm×3.2 cm,边界清,彩色多普勒血流显像(CDFI)未见明确血流信号);右侧卵巢2.8 cm×2.5 cm×1.9 cm,卵巢内见1.0 cm×0.9 cm的卵泡,内另见直径0.3~0.6 cm的卵泡,数目大于10个;盆腔未见明显游离液性暗区。
当时因患者不想手术,改用地诺孕素2 mg/d口服1年余,服药期间无月经来潮,复查阴超囊肿仍无明显减小(图1A)。

(图1)
2023年3月行经阴道超声提示:子宫略缩小,内膜薄,肌层回声尚均;双侧卵巢多囊改变,左附件区见无回声3.9 cm×4.3 cm×3.2 cm,边界清,CDFI未见明确血流信号(图1B)。
性激素六项:卵泡刺激素(FSH)5.88 U/L、孕酮(P)1.3 nmol/L、睾酮(T) 1.66 nmol/L、黄体生成素(LH) 4.59 U/L、泌乳素(PRL) 12.2 ng/ml、雌二醇[E2(II)] 95.68 pmol/L;抗苗勒管激素(AMH) 5.54 ng/ml。
妇科检查:宫体中位,常大,质中,活动;左附件区可触及一约4+cm大小包块,活动可,无压痛;右侧附件未及异常;双侧宫骶韧带无明显触痛。药物治疗期间肿瘤标志物检测结果详见表1。

(表1)
鉴于卵巢囊肿在药物治疗下长期随诊过程中反而增大,建议手术治疗,明确诊断后再考虑药物管理预防复发。
入院后择期在全麻下行腹腔镜下探查术,术中见:子宫中后位,大小正常;双侧卵巢及输卵管外观正常;子宫后壁下段与双侧卵巢固有韧带及骶韧带致密粘连,分离过程中见少量咖啡色渗出液,局部以纤维瘢痕化组织为主;左侧输卵管系膜处见一枚4 cm左右的薄壁囊肿,位于左侧卵巢和输卵管伞之间。
遂剥除左侧输卵管系膜囊肿,分离双侧骶韧带与卵巢固有韧带间粘连,恢复正常解剖结构,双极电凝烧灼表面子宫内膜异位病灶(图2)。术程顺利,出血极少,术后恢复平顺,如期出院。建议术后服用优思悦管理月经。

(图2)
讨论
一、卵巢囊肿的鉴别诊断
卵巢囊肿是临床最常见的手术指证,但术前做到准确诊断并不是很容易,囊肿既可能是卵巢来源的良性肿瘤、内异症囊肿、瘤样病变,也可能是输卵管来源的囊性包块,还有可能是炎性包裹性积液、非生殖器来源囊性病变等。
当囊肿具有手术探查指征(直径>4 cm,持续存在)后,往往令医生更容易疏于仔细探究其具体类型,仅就良、恶性进行区分,而寄希望于手术探查结果。实际上,不同的病变在临床表现和影像学特征上总是有一些特点的。
1.输卵管积液:患者常表现下腹胀气等表现,超声图像显示为不规则状暗区和腊肠状暗区,与周围组织粘连,患者有压痛感,观察盆腔发现具有积液暗区。
2.输卵管系膜囊肿:输卵管系膜囊肿发生在连接部位的系膜之内,属良性病变,囊肿较小时多无症状,较大时妇科检查时扪及囊性肿块,呈圆形或卵圆形,活动,超声显示液性暗区。
3.卵巢瘤样病变:滤泡囊肿和黄体囊肿是育龄期妇女最常见卵巢瘤样病变。多为单侧,壁薄,常伴有阶段性的月经失调。观察或口服避孕药2~3个月,可自行消失,若肿块持续存在或增大,卵巢肿瘤的可能性较大。
4.卵巢巧克力囊肿:常伴有下腹痛、痛经、月经失调和不孕等,同时可能伴有CA125、CA199增高,超声显示囊肿壁厚、内壁毛糙、边界欠清晰,囊肿与子宫关系密切,囊内透声差,可伴有密集细小光点反射,有时囊内可出现团块状回声,呈囊实性改变,内有单个或多个分隔。
5.卵巢浆液性或粘液性囊腺瘤:浆液性囊腺瘤多为单侧,囊性,超声显示为椭圆形或圆形的无回声区,表面光滑,囊壁薄,多房性呈现出间隔细光带回声的特点,在后方及后壁回声不断增强。粘液性囊腺瘤以持续存在的多房样卵巢囊性包块为主要表现,体积大时可产生压迫症状。超声是诊断卵巢粘液性囊腺瘤的首选方法,粘液性囊腺瘤多数囊液略混浊,可见点状回声漂浮,呈多房性多见,分隔上可见强回声斑,房壁薄,囊腺瘤中乳头状凸起及实性区较少见,肿瘤内实性成分可见血流信号。
6.输卵管卵巢囊肿:多为炎性积液,常有盆腔炎性疾病病史。两侧附件区有不规则条形囊性包块,边界较清,活动受限。超声显示囊肿呈囊性无回声、囊壁薄、无实性成分、无分隔及血流信号。
7.盆腔假性囊肿:多发生于盆腹腔感染后或腹部术后,大多数患者无显著的急性发病过程,常有明显的下腹坠胀不适,妇科检查附件囊性包块体征明确,超声显示囊壁厚度不均匀,边界不清楚,囊内可见分隔,间隔较厚,囊壁分隔上无血流血管。
二、卵巢巧克力囊肿(巧囊)患者服用地诺孕素的预期效果
地诺孕素(Dienogest,DNG),是一种新型的高效孕激素,通过中枢和外周的双重作用机制,抑制病灶及其炎症反应,缓解疼痛,是适合于子宫内膜异位症(内异症)患者长期服用的药物。
由于在服药期间没有低雌激素的副反应,而且对肝肾功能、代谢和心血管系统影响小,被多国指南推荐为内异症药物治疗的一线或A级用药;中国子宫内膜异位症诊治指南推荐地诺孕素可作为内异症长期管理的首选药物,根据指南建议,如巧囊<4 cm,适合药物治疗。地诺孕素治疗巧囊的文献总体不多,就现有文献资料综述,巧囊的治疗效果是明确的(表2)。

(表2)
病例警示
本例患者因原发痛经,超声发现疑似巧囊的占位伴CA125升高,前期一直以临床诊断子宫内膜异位囊肿进行药物治疗,痛经虽有所缓解,甚至后期在服用地诺孕素期间已持续闭经,但附件区囊肿始终不见缩小,反而增大,是不符合用药规律和临床经验的,所以在多次超声随诊,囊肿持续存在的情况下,与患者交流沟通,建议手术。
即便是卵巢内异症囊肿,手术去除已形成且药物治疗无效的病灶再接续药物管理预防复发,从理论上要优于单纯继续用药。巧囊本身对卵巢的功能也是有不利影响的,加之药物治疗并未见效,持续用药并无优势。
与预期不同的是,本例手术诊断推翻了巧囊的初期诊断,而输卵管系膜囊肿的手术治疗是唯一手段,且不需要术后用药。这一结果令我们重新对比前期的超声,其实在最初的超声中就提示有卵巢旁的3 cm左右的无回声,而2 cm的“巧囊”确实是位于卵巢内的;而服用优思悦半年后,“巧囊”早已消失不见,只剩下卵巢旁的无回声持续存在,且略有增大。但我们始终被“巧囊”的诊断先入为主,而忽略了更细致地鉴别诊断。非“巧囊”的诊断是有可能在术前就推测到的。另一方面,也验证了手术是诊断附件区囊肿的金标准,只要排除了生理性囊肿的可能,早期明确诊断是没有害处的。
尽管本例患者的子宫和卵巢目前看来都是正常的,但还是不能忽略其前期的临床表现和影像学证据,不能否认其痛经及DIE病史,所以术后继续用药管理月经是更稳妥的。
文章来源:
杨玲,邓姗.卵巢巧克力囊肿与输卵管系膜囊肿伴生的"陷阱"[J].生殖医学杂志,2023,32(10):1574-1577.
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